dette var en retrospektiv sagsserie baseret på gennemgang af en prospektivt indsamlet klinisk og kirurgisk database på et tertiært pædiatrisk otolaryngologihenvisningscenter. De kvalificerede patienter var de børn, der blev evalueret på den tværfaglige slukningsklinik på Stollery Børnehospital mellem januar og December 2016. Vi inkluderede kun børn, der præsenterede symptomer, der tyder på SD, gennemgik præoperativ instrumentel slukningsevaluering (videofluoroskopisk slukningsundersøgelse (VFSS) og/ eller funktionel endoskopisk evaluering af slukning (gebyrer)) og havde en diagnostisk suspension laryngoskopi og bronkoskopi (SLB) hvor palpation af inter-arytenoidområdet foreslog diagnosen LC1. Synkeevaluering blev udført og fortolket af en certificeret pædiatrisk tale-og sprogpatolog (SLP) i forbindelse med en pædiatrisk radiolog eller en pædiatrisk otolaryngolog i henhold til etablerede protokoller . Patienter, for hvilke en baseline VFSS/gebyrer ikke var tilgængelig, patienter med tidligere luftvejskirurgi og patienter med mindre end tre måneders opfølgning blev ekskluderet.
vi indsamlede parametre og variabler fra den kirurgiske database, elektroniske lægejournaler og private praksisjournaler. Disse omfattede demografiske oplysninger, der præsenterede symptomer (historie med kvælning og hoste ved fodring og indtagelse, stridor, brystinfektioner eller lungebetændelse, tilsyneladende livstruende episoder, cyanotiske trylleformularer), for tidlig fødsel (< 36 ugers drægtighed), gastroøsofageal reflukssygdom – GERD (baseret på kliniske symptomer, respons på protonpumpehæmmere), astma og/ eller atopi (baseret på klinisk historie og respons på bronchodilatorer, familiehistorie), manglende trivsel (<5. Hvem percentil for vægt eller krydser mere end to percentiler ned fortløbende), fedme (>95 Hvem percentil for alder og køn), adgang til intensivafdeling med eller uden intubation, historie med navngivet neurologisk svækkelse, syndromer eller dysmorfisme, udviklingsforsinkelse (manglende fremskridt til flere kilometer sten) og tidligere eller samtidig operation. Præoperativ anvendelse af en alternativ fodringsvej (for eksempel nasogastrisk eller gastrostomirør) i modsætning til oral umodificeret eller modificeret indtagelse blev registreret. Vfss / gebyrer data indsamlet inkluderet tilstedeværelse af rester, penetration og/eller aspiration (tavs eller åbenlys). Den eller de udførte procedurer blev registreret såvel som responsen på behandlingen og dens virkning på fodringsvejen eller fodermodifikationen.
den generelle oversigt over ledelsen fulgt i vores tværfaglige klinik blev beskrevet af Syystun et al. . Stort set, hvor det var muligt, blev der gennemført et forsøg med oral fortykket væskeindtagelse i en periode på tre måneder, indtil symptomernes opløsning blev opnået. Derefter blev et forsøg på at fravænne patienten gradvist instrueret af SLP. Brugen af rørfodring er begrænset til de patienter, der lydløst aspirerede på alle konsistenser ved instrumentel test eller præsenteret med ALTE ‘ s, cyanotiske trylleformularer eller FTT. Dette er yderligere afgrænset i vores ledelsesalgoritme, som er vist i Fig. 1. Det bemærkes, at beslutningen om at tage en patient til operationsstuen for SLB er baseret på mange faktorer, herunder resultater af instrumentel slukningsevaluering samt klinisk historie og fysisk undersøgelse. Dette er især vigtigt for patienter med kun mildt unormale synkeundersøgelser, men alvorlige kliniske symptomer eller historie, såsom vidne til blå trylleformularer, ALTE ‘ s, hyppige tilbagevendende pneumonier osv.
Ledelsesalgoritme til LC1-patienter. SD = synkedysfunktion; SLB = suspension laryngoskopi og bronkoskopi; IA = injektionsforstørrelse; er = endoskopisk reparation
IA blev udført endoskopisk med en 22 g sommerfuglenål under anvendelse af et hyaluronsyrebaseret fyldstof (afbøjning: Red Leaf Medical, Mississauga, på). Det injicerede volumen varierede fra 0,2 til 0,4 ml. Det nøjagtige volumen, der blev injiceret, var baseret på kirurgens vurdering. Målet var at udvide det bageste inter-arytenoidrum til et godt stykke over niveauet af stemmebåndene uden at forårsage hævelse af vævet anteriort ind i luftvejen (Fig. 2a). ER blev udført ved hjælp af en kold stål teknik og 7,0 polydioksanon suturer. En stemmebåndspreder blev brugt til at sprede arytenoiderne, derefter blev kurvpincet og endoskopisk saks brugt til at skabe et lineært snit i det inter-arytenoide område (koronalplan). Vævet blev derefter samlet i sagittalplanet ved hjælp af inverterede enkle suturer fra dyb til overfladisk, normalt fire suturer pr. 2b).
postoperativt foto af LC1 efter injektionsforstørrelse (A) og efter endoskopisk reparation (b)
vi foreslog ER for alle patienter, der mislykkedes konservative foranstaltninger med fodringsmodifikation, patienter, der blev fodret med rør ved den første evaluering, og for patienter, der mislykkedes eller kom tilbage efter IA. I mellemtiden udførte vi IA i tilfælde, hvor ER ville have vist sig teknisk vanskeligt eller usikkert, såsom patienter med en forreste strubehoved eller kompromitteret laryngeal udsigt, dem med sekundære luftvejslæsioner og dem med dårlig lungesundhed eller åndedrætsreserve, der forårsager vanskeligheder med at opretholde et slangeløst felt, uafbrudt mens du trækker vejret spontant længe nok til at udføre en reparation. For nogle patienter blev denne beslutning truffet før operationen, og for nogle var dette en intraoperativ beslutning. Vi brugte også ia pragmatisk som en del af en diagnostisk/terapeutisk SLB, når en LC1 blev identificeret, men en ER ikke var planlagt. Disse var normalt patienter, for hvilke der ikke var mistanke om en LC1 baseret på præoperative gebyrer/VFSS, men det blev endeligt identificeret intraoperativt. Som sådan kan det være vanskeligt både fra et operationsstuetid / varighedsperspektiv samt en samtykkeproces til at planlægge og udføre ER i disse tilfælde. Endelig blev forældrenes præference for IA vs ER også overvejet i de endelige beslutninger.
hovedresultatet var forældrenes rapportering om symptomopløsning og/eller forbedring. Fuldstændig opløsning blev defineret som opnåelse af fuld oral fodring uden hoste/kvælning på alle konsistenser, intet krav om fodermodifikation og ingen gentagelse af baseline symptomer (kvælning, hoste, cyanose, ALTE, tilbagevendende brystinfektioner). Symptomforbedring blev defineret som enhver signifikant reduktion i baseline symptomer og ingen tilbagevendende pneumonier eller farlige/røde flag tegn eller symptomer. Svigt blev defineret som vedvarende afhængighed af rørfodring eller det samme regiment af modificeret oral fodring og eller vedvarende kliniske symptomer. Da dette var en retrospektivt designet undersøgelse, var postoperative vfss/GEBYRDATA ikke altid tilgængelige. I vores center tilstræber vi at begrænse brugen af VFSS på grund af bekymringer for strålingseksponering fra gentagne undersøgelser. Data om postoperative gebyrer var tilgængelige for nogle patienter, men ikke alle, af flere grunde. Vi udførte ikke rutinemæssigt gebyrer postoperativt, medmindre den præoperative evaluering viste stille aspiration eller aspiration med kun subtile symptomer, eller hvis der var upålidelig/inkonsekvent rapportering fra forældre. I andre tilfælde udførte vi en klinisk synkeevaluering ved sengen med SLP for at bestemme sikkerheden til oral fodring og udførte kun gebyrer, hvis det er angivet. Gebyrer klinikaftaler kræver også flere ressourcer og tid end et regelmæssigt postoperativt besøg, således spillede ressourceallokering undertiden ind i beslutningen om at udføre gebyrer efter behandling. Endelig anvender vi også en fælles beslutningsmodel med forældrene, når vi udfører postoperative undersøgelser. Som sådan, mange forældre foretrak at give afkald på gebyrer, hvis deres barn er klinisk forbedret og passerer en bedside synke evaluering. Medmindre klinikeren havde en klinisk grund til at berettige et gebyr (f.eks: stille aspiration om præoperative gebyrer/VFSS), blev der truffet en fælles beslutning mellem forælder og kliniker. Samlet set blev postoperativ instrumentel slukningsevaluering udført pragmatisk; postoperative vfss / GEBYRVARIABLER var således ikke et væsentligt slutpunkt i forbindelse med denne retrospektive undersøgelse. Men hvor postoperative vfss/GEBYRDATA var tilgængelige, blev de indsamlet og analyseret som en separat gruppe. Det sekundære resultatmål var at identificere de uafhængige forudsigere for fejl i ER eller IA.
grundlæggende beskrivende statistik blev brugt til at analysere parametrene for patientkohorten, de samlede resultater og succesen med ia og ER. I betragtning af den skæve fordeling af prøven blev der anvendt ikke-parametriske beskrivende statistikker. Vi udførte derefter en binær logistisk regression for at identificere uafhængige forudsigere for behandlingssvigt. Alle variabler med p < 0,1 korrelation på univariat analyse samt eventuelle klinisk relevante variabler blev inkluderet i regressionen. Variablerne, der opfyldte disse kriterier og blev inkluderet i regressionen, omfattede patientalder, tilstedeværelse af lydløs aspiration, tilbagevendende pneumonier, alternativ vej til oral fodring og tilstedeværelse af Alte ‘ er. Alle analyser blev udført ved hjælp af SPSS Version 23.
etiske overvejelser
projektet blev godkendt af det lokale Forskningsetiske råd (Pro00070412). Da dette var en ikke-interventionel, retrospektiv observationsundersøgelse, var den eneste risiko for deltagerne relateret til patientens fortrolighed og privatliv. Som sådan blev alle data anonymiseret efter ekstraktion og opbevaret i krypterede filer på adgangskodebeskyttede harddiske i henhold til lokale etiske gennemgangskortstandarder. Alt studiepersonale blev uddannet i lokal beskyttelse af privatlivets fred og informationslove og retningslinjer.
resultater
af de cirka 1000 nye patienter, der blev set i aspirationsklinikken i undersøgelsesperioden, blev hundrede og en patienter med LC1 identificeret og gennemgået. Af disse blev otte udelukket på grund af manglende opfølgning, og fem blev udelukket på grund af manglende præoperative vfss/GEBYRDATA. Otteogtredive patienter opfyldte alle kriterier og blev inkluderet i analysen. Demografiske oplysninger og tidligere sygehistorie samt sekundære luftvejslæsioner er tilgængelige i tabel 1. Medianalderen var 18 måneder (interval 2-99 måneder) med 53% mænd. Den mediane opfølgningstid var 14 måneder (interval 4-54 måneder, IKR 12 måneder). Størstedelen af patienterne (68%) havde en historie med kvælning af væsker eller faste stoffer (tabel 1). Næsten halvdelen af patienterne (48%) havde tilbagevendende pneumonier. Elleve patienter (13%) fik cyanotiske besværgelser, og 3 (3%) havde ALTEs. Med hensyn til comorbiditeter var de mest almindelige GERD (53%) og SDB (25%). Otte procent havde neurologisk svækkelse, og 10% var dysmorfe eller syndromiske. Sekundære luftvejslæsioner var ikke almindelige og omfattede tracheomalacia (6%) og subglottisk stenose (3%), Se tabel 1. Ved indledende VFSS / gebyrer var det mest almindelige fund laryngeal penetration (88%, tabel 1). Der var også en høj grad af lydløs aspiration (39%). Tretten patienter havde en alternativ vej til oral fodring ved den første evaluering.
en oversigt over, hvordan patienterne blev behandlet, er præsenteret i fig. 3 og 4. I alt blev der udført 55 IA og 45 ER. Af de patienter, der fik IA, kom 19 tilbage og krævede ER på et senere tidspunkt. En oversigt over, hvordan IA-patienterne blev håndteret med hensyn til respons og progression til ER, er vist i Fig. 4. Især af de syv patienter, der ikke reagerede positivt på IA, havde fem ER, og fire af disse reagerede godt med symptomopløsning. Ikke alle patienter, der mislykkedes (eller kun delvist reagerede) på IA, fortsatte med at have ER. Dette var af forskellige årsager, herunder medicinsk egnethed, tekniske vanskeligheder med at få adgang til strubehovedet for at udføre ER samt patient/forældres præference.
sammendrag af behandling af rørfodrede og ikke-rørfodrede LC1-patienter. LC1 = laryngeal kløft af type 1; IA = injektionsforstørrelse; er = endoskopisk reparation
sammendrag af ikke-rørfodrede LC1-patienter, der oprindeligt blev behandlet med ia. LC1 = laryngeal kløft af type 1; er = endoskopisk reparation; IA = injektionsforstørrelse
detaljerne om respons på behandlingen er vist i tabel 2. Samlet set havde 95% af patienterne mindst symptomforbedring, 67% havde fuldstændig symptomopløsning, og 98% fodrede oralt i det mindste delvist. Af de rørfodrede spædbørn var 69% rørfri efter behandling. Når IA og ER blev sammenlignet direkte, havde IA en 56% langsigtet succesrate for at opnå fuldstændig symptomopløsning, mens ER havde en 85% langsigtet succesrate.
postoperativ instrumentel synkeevaluering var tilgængelig for 27 patienter. Resultaterne af disse er præsenteret i tabel 3 sammen med en sammenligning med de præoperative fund for denne patientkohorte. Af disse havde 14 forbedrede svaleundersøgelser, hvor 10 af patienterne havde en normal svale postoperativt.
resultaterne af den multivariate binære logistiske regression er vist i tabel 4. Den eneste uafhængige forudsigelse for behandlingssvigt var rørfodring ved indledende evaluering (fareforhold 11,33 , p = 0,018).
komplikationer var ualmindelige og forekom normalt efter IA. Disse omfattede åndedrætsbesvær (n = 5), crouplignende hoste (n = 6) og stridor (n = 6). Størstedelen af disse blev forvaltet konservativt med observation, med eller uden medicinsk behandling, herunder systemiske steroider og inhalerede lægemidler. En patient krævede intubation, gentagen endoskopi og dræning af et serom efter IA.