dit was een retrospectieve casusreeks, gebaseerd op de herziening van een prospectief verzamelde klinische en chirurgische database bij een tertiair Pediatrisch otolaryngologisch referentiecentrum. De in aanmerking komende patiënten waren die kinderen die werden geëvalueerd in de multidisciplinaire slikken kliniek in het Stollery Children ‘ s Hospital tussen januari en December 2016. We hebben alleen kinderen opgenomen die symptomen vertoonden die duiden op SD, pre-operatieve Instrumentele slikevaluatie ondergingen (videofluoroscopische slikstudie (vfss) en/ of functionele endoscopische evaluatie van slikken (honoraria)) en een diagnostische suspensie laryngoscopie en bronchoscopie (SLB) hadden, waarbij palpatie van het inter-arytenoïdegebied de diagnose LC1 suggereerde. Slikken evaluatie werd uitgevoerd en geïnterpreteerd door een gecertificeerde pediatrische spraak en taal patholoog (SLP) in samenwerking met een pediatrische radioloog, of een pediatrische otolaryngoloog volgens vastgestelde protocollen . Patiënten waarvoor bij aanvang geen VFSS/FEES beschikbaar waren, patiënten met eerdere luchtwegchirurgie en patiënten met minder dan drie maanden follow-up werden uitgesloten.
we verzamelden de parameters en variabelen uit de chirurgische database, elektronische medische dossiers en privé-praktijkdossiers. Deze omvatten demografische informatie, het presenteren van de symptomen (de geschiedenis van verslikken en hoesten bij het voeden en slikken, stridor, luchtweginfecties of longontsteking, blijkt levensbedreigende afleveringen, cyanotische spreuken), prematuriteit bij de geboorte (< 36 weken zwangerschap), gastro-oesofageale reflux – GERD (op basis van klinische symptomen, reactie van proton pomp remmers), astma en/ of atopie (op basis van de klinische geschiedenis en reactie op luchtwegverwijders, familie geschiedenis), groeiachterstand (<DIE 5e percentiel voor gewicht of het oversteken van meer dan twee percentielen achter elkaar), obesitas (>95e WHO percentiel voor leeftijd en geslacht), opname op intensive care unit met of zonder intubatie, voorgeschiedenis van genoemde neurologische stoornis, syndromen of dysmorfisme, ontwikkelingsachterstand (het uitblijven van vooruitgang naar enkele mijl stenen) en voorafgaande of gelijktijdige operatie. Preoperatief gebruik van een alternatieve voedingsroute (bijvoorbeeld nasogastrische of gastrostomie tube), in tegenstelling tot orale ongewijzigde of gewijzigde inname werd geregistreerd. De verzamelde VFSS – / VERGOEDINGSGEGEVENS omvatten de aanwezigheid van residuen, penetratie en/of aspiratie (stil of openlijk). De aard van de uitgevoerde procedure(s) werd geregistreerd, evenals de respons op de behandeling en het effect ervan op de voedingsroute of wijziging van het voer.
de algemene opzet van de behandeling in onze multidisciplinaire kliniek werd beschreven door Syystun et al. . Meestal werd, waar mogelijk, een proef van orale verdikte vloeistof inname uitgevoerd gedurende een periode van drie maanden totdat het verdwijnen van de symptomen werd bereikt. Daarna werd een poging om de patiënt geleidelijk te spenen geleid door SLP. Het gebruik van tube voeding is beperkt tot die patiënten die stil op alle consistenties op instrumentale testen, of gepresenteerd met ALTE ‘ s, cyanotische spreuken, of FTT. Dit wordt verder afgebakend in ons beheeralgoritme dat in Fig. 1. Van nota, de beslissing om een patiënt naar de operatiekamer voor SLB is gebaseerd op vele factoren, met inbegrip van de resultaten van instrumentele slikken evaluatie evenals klinische geschiedenis en lichamelijk onderzoek. Dit is vooral belangrijk voor patiënten met slechts licht abnormale slikken onderzoeken maar ernstige klinische symptomen of geschiedenis zoals getuige blauwe spreuken, ALTE ‘ s, frequente terugkerende pneumonieën, enz.
Managementalgoritme voor LC1-patiënten. SD = slikstoornis; SLB = suspensie laryngoscopie en bronchoscopie; IA = injectievergroting; ER = endoscopische reparatie
IA werd endoscopisch uitgevoerd met een 22 g vlindernaald met behulp van een vulmiddel op basis van hyaluronzuur (Deflux: Red Leaf Medical, Mississauga, ON). Het geïnjecteerde volume varieerde van 0,2 tot 0,4 ml. Het exacte volume was gebaseerd op het oordeel van de chirurg. Het doel was om de achterste inter-arytenoïde ruimte te vergroten tot ver boven het niveau van de stembanden zonder zwelling van het weefsel anteriorly in de luchtwegen (Fig. 2 bis). ER werd uitgevoerd met behulp van een cold steel techniek en 7,0 polydioxanon hechtingen. Een stemkoordspreider werd gebruikt om de arytenoïden te splayen, vervolgens werden de tang en de endoscopische schaar gebruikt om een lineaire incisie te maken in het inter-arytenoïde gebied (coronaal vlak). Het weefsel werd vervolgens samengebracht in het sagittale vlak met behulp van omgekeerde eenvoudige hechtingen van diep naar oppervlakkig, meestal vier hechtingen per patiënt (Fig. 2b).
postoperatieve foto van LC1 na injectie vergroting (a), en na endoscopische reparatie (b)
We stelden ER voor voor alle patiënten die faalden bij conservatieve maatregelen met voedingswijziging, patiënten die bij de eerste evaluatie een tube kregen toegediend, en voor patiënten die faalden of een recidief kregen na IA. Ondertussen hebben we IA uitgevoerd in gevallen waarin ER technisch moeilijk of onveilig zou zijn gebleken, zoals patiënten met een voorste strottenhoofd of een aangetast laryngeaal zicht, patiënten met secundaire luchtweglaesies, en patiënten met een slechte pulmonale gezondheid of respiratoire reserve, waardoor het moeilijk is om een tubeless veld te onderhouden, ononderbroken terwijl ze spontaan ademen voor lang genoeg om een reparatie uit te voeren. Voor sommige patiënten werd deze beslissing voorafgaand aan de operatie genomen, en voor sommigen was dit een intraoperatieve beslissing. We gebruikten IA ook pragmatisch, als onderdeel van een diagnostische/therapeutische SLB wanneer een LC1 werd geïdentificeerd maar een ER niet was gepland. Dit waren meestal patiënten waarvoor een LC1 niet werd vermoed op basis van preoperatieve Vergoedingen/VFSS, maar deze werd wel definitief intraoperatief geïdentificeerd. Als zodanig kan het zowel vanuit een operatiekamer tijd/duur perspectief als een toestemmingsproces moeilijk zijn om ER in deze gevallen te plannen en uit te voeren. Ten slotte werd in de eindbeslissingen ook rekening gehouden met de voorkeur van de ouders voor IA ten opzichte van ER.
de belangrijkste uitkomstmaat was de melding door de ouders van het verdwijnen en/of verbeteren van symptomen. Volledige genezing werd gedefinieerd als het bereiken van volledige orale voeding zonder hoesten/verstikking op alle consistenties, geen vereiste van modificatie van het voer en geen herhaling van symptomen bij aanvang (verstikking, hoesten, cyanose, ALTE, recidiverende infecties op de borst). Symptoomverbetering werd gedefinieerd als elke significante afname van symptomen bij aanvang en geen terugkerende pneumonie of gevaarlijke/rode vlag tekenen of symptomen. Falen werd gedefinieerd als aanhoudende afhankelijkheid van buisvoeding of hetzelfde regiment van gemodificeerde orale voeding en of aanhoudende klinische symptomen. Aangezien dit een retrospectief opgezette studie was, waren postoperatieve VFSS/FEES-gegevens niet altijd beschikbaar. In ons centrum streven we ernaar het gebruik van VFSS te beperken vanwege bezorgdheid over blootstelling aan straling door herhaalde onderzoeken. Gegevens over postoperatieve Vergoedingen waren beschikbaar voor sommige patiënten, maar niet voor alle patiënten, om verschillende redenen. We hebben niet routinematig kosten postoperatief tenzij de preoperatieve evaluatie bleek stille aspiratie of aspiratie met slechts subtiele symptomen, of als er onbetrouwbare/inconsistente rapportage door ouders. In andere gevallen hebben we een klinisch slikonderzoek uitgevoerd bij het bed met SLP om de veiligheid voor orale voeding te bepalen, en alleen Vergoedingen uitgevoerd indien aangegeven. Kosten kliniek afspraken vereisen ook meer middelen en tijd dan een regelmatige post-operatieve bezoek, dus toewijzing van middelen soms gespeeld in de beslissing om vergoedingen uit te voeren na de behandeling. Tot slot gebruiken we ook een gedeeld besluitvormingsmodel met de ouders bij het uitvoeren van postoperatieve onderzoeken. Als zodanig, veel ouders geprefereerd om af te zien van vergoedingen als hun kind klinisch is verbeterd en passeert een bed slikken evaluatie. Tenzij de arts een klinische reden had om een vergoeding te rechtvaardigen (bijvoorbeeld: silent aspiration on preoperative FEES/VFSS), werd een gezamenlijke beslissing genomen tussen de ouder en de arts. Over het algemeen werd postoperatieve Instrumentele slikevaluatie pragmatisch uitgevoerd; postoperatieve VFSS / VERGOEDINGSVARIABELEN waren dus geen essentieel eindpunt voor deze retrospectieve studie. Wanneer echter postoperatieve VFSS – / VERGOEDINGSGEGEVENS beschikbaar waren, werden deze verzameld en geanalyseerd als een afzonderlijke groep. De secundaire uitkomstmaat was het identificeren van de onafhankelijke voorspellers van falen van ER of IA.
er werden beschrijvende basisstatistieken gebruikt om de parameters van het patiëntcohort, de algemene uitkomsten en het succes van IA en ER te analyseren. Gezien de scheefgetrokken verdeling van de steekproef werden niet-parametrische beschrijvende statistieken gebruikt. Vervolgens voerden we een binaire logistische regressie uit om onafhankelijke voorspellers van behandelingsfalen te identificeren. Alle variabelen met een P < 0,1 correlatie bij univariate analyse en alle klinisch relevante variabelen werden opgenomen in de regressie. De variabelen die aan deze criteria voldeden en in de regressie werden opgenomen, waren onder meer de leeftijd van de patiënt, aanwezigheid van stille aspiratie, recidiverende pneumonieën, alternatieve route naar orale voeding en aanwezigheid van ALTEs. Alle analyses werden uitgevoerd met SPSS versie 23.
ethische overwegingen
het project werd goedgekeurd door de Local Research Ethics Board (Pro00070412). Aangezien dit een niet-interventionele, retrospectieve observationele studie was, hield het enige risico voor de deelnemers verband met de vertrouwelijkheid en privacy van de patiënt. Als zodanig, alle gegevens werden geanonimiseerd na extractie, en bewaard in versleutelde bestanden op met een wachtwoord beveiligde harde schijven volgens de lokale ethische toetsingsraad normen. Al het onderzoekspersoneel werd opgeleid op het gebied van lokale gezondheidsbescherming en informatiewetgeving en-richtlijnen.
resultaten
van de ongeveer 1000 nieuwe patiënten die tijdens de onderzoeksperiode in de aspiratiekliniek werden gezien, werden honderd en één patiënten met LC1 geïdentificeerd en beoordeeld. Hiervan werden er acht uitgesloten vanwege een gebrek aan follow-up en vijf werden uitgesloten vanwege een gebrek aan preoperatieve VFSS/VERGOEDINGSGEGEVENS. Achtentachtig patiënten voldeden aan alle criteria en werden in de analyse opgenomen. Demografische informatie, medische voorgeschiedenis en secundaire luchtweglaesies zijn beschikbaar in Tabel 1. De mediane leeftijd was 18 maanden (spreiding 2-99 maanden), met 53% mannen. De mediane follow-up tijd was 14 maanden (bereik 4-54 maanden, IQR 12 maanden). De meerderheid van de patiënten (68%) had een voorgeschiedenis van verstikking in vloeistoffen of vaste stoffen (Tabel 1). Bijna de helft van de patiënten (48%) vertoonde recidiverende pneumonieën. Elf patiënten (13%) vertoonden cyanotische spreuken en 3 (3%) hadden ALTEs. In termen van comorbiditeiten waren de meest voorkomende GERD (53%) en SDB (25%). Acht procent had neurologische stoornissen en 10% was dysmorf of syndromisch. Secundaire luchtweglaesies kwamen soms voor en omvatten tracheomalacie (6%) en subglottische stenose (3%), Zie tabel 1. Bij initiële VFSS / Vergoedingen was de meest voorkomende bevinding laryngeale penetratie (88%, Tabel 1). Er was ook een hoge mate van stille aspiratie (39%). Dertien patiënten hadden een alternatieve route naar orale voeding bij de eerste evaluatie.
een samenvatting van hoe patiënten werden behandeld wordt weergegeven in Fig ‘ s. 3 en 4. In totaal werden er 55 IA uitgevoerd en 45 ER. Van de patiënten die IA kregen, recidiveerden er 19 en vereisten ER op een latere datum. Een samenvatting van hoe de IA-patiënten werden behandeld in termen van respons en progressie tot ER is weergegeven in Fig. 4. Met name van de zeven patiënten die niet positief reageerden op IA, hadden er vijf en vier van deze patiënten reageerden goed met het verdwijnen van de symptomen. Niet alle patiënten die faalden (of slechts gedeeltelijk reageerden) op IA kregen later ER. Dit was om een verscheidenheid van redenen met inbegrip van medische geschiktheid, technische moeilijkheid in Toegang tot het strottenhoofd om ER uit te voeren, evenals patiënt/ouderlijke voorkeur.
samenvatting van de behandeling van LC1-patiënten met en zonder tube. LC1 = laryngeale spleet type 1; IA = injectievergroting; ER = endoscopisch herstel
samenvatting van niet-tube gevoede LC1-patiënten die aanvankelijk behandeld werden met IA. LC1 = laryngeale spleet type 1; ER = endoscopisch herstel; IA = injectievergroting
de details van de respons op de behandeling worden weergegeven in Tabel 2. In totaal vertoonde 95% van de patiënten ten minste verbetering van de symptomen, 67% had een volledige oplossing van de symptomen en 98% voedde ten minste gedeeltelijk oraal. Van de zuigelingen die met de slang werden gevoed, was 69% na de behandeling buisvrij. Wanneer IA en ER rechtstreeks werden vergeleken, had IA een langetermijnsucces van 56% voor het bereiken van volledige symptoomoplossing, terwijl ER een langetermijnsucces van 85% had.
postoperatieve evaluatie van instrumenteel slikken was beschikbaar voor 27 patiënten. De resultaten hiervan worden weergegeven in Tabel 3, samen met een vergelijking met de preoperatieve bevindingen voor deze patiëntencohort. 14 hiervan hadden verbeterde slikonderzoeken, waarbij 10 van de patiënten postoperatief een normale slik hadden.
de resultaten van de multivariate binaire logistische regressie zijn weergegeven in Tabel 4. De enige onafhankelijke voorspeller van falen van de behandeling was buisvoeding bij de eerste evaluatie (hazard ratio 11,33 , p = 0,018).
complicaties kwamen soms voor en traden meestal op na IA. Deze omvatten ademnood (n = 5), kroepachtige hoest (n = 6) en stridor (n = 6). De meerderheid van deze werden conservatief behandeld met observatie, met of zonder medische therapie met inbegrip van systemische steroïden en geïnhaleerde medicijnen. Eén patiënt vereiste intubatie, herhaalde endoscopie en drainage van een seroom na IA.